Det er tvil, usikkerhet og kritikk som er drivkreftene i vitenskapen. Å sørge for at pasienter ikke blir skadet i forskning bør være høyest prioritert.  

Musikkterapi-studien ble publisert første gang 9. april 2020. (1). Les om studien i Forskning.no: Norske forskere testet musikkterapi mot kronisk utmattelse.

Jeg publiserte min analyse av artikkelen den 8. mai: Kurere ME med musikk? To dager senere publiserte Dagens Medisin leserinnlegget mitt: ME-pasienter lider under forskning.

Michiel Tack kommenterte også på artikkelen, og hans kommentar ble publisert i tidsskriftet BMJ: Inaccuracy in reporting CEBA part II. Jeg sendte også inn en kommentar, men den ble refusert. Les kommentaren her: Switched outcome measures, cherry-picked results and unfounded conclusions.

Den 1. oktober 2020 ble studien trukket tilbake, og BMJ takker Michiel Tack for det han påpekte i sine kommentarer.

Samme dag ble artikkelen endret og publisert med et nytt id-nummer. (2) Revisjonshistorikken og kommentaren fra M. Tack blir dermed borte fra den nye versjonen. BMJ hevder at det er gjort nye fagfellevurderinger, men de er ikke publisert. Resultatene av studien viser seg å være verre enn først rapportert.  Les mer her: Musikkterapi-studien er trukket tilbake, endret og re-publisert: Resultatene er verre enn først rapportert.

Dessverre opprettholdes de fleste problemstillingene som ble påpekt ved den opprinnelige artikkelen. Dette har jeg belyst i en ny kommentar til BMJ, men kommentaren er blitt refusert – igjen. Kommentaren oppsummerer fakta som forskerne selv har dokumentert i sin egen artikkel:

«En analyse viser at artikkelen er full av motsetninger og ulogiske konklusjoner, og at resultatene motbeviser forskernes hypoteser.» Dette ble også påpekt i fagfellevurderinger av artikkelens første utkast. Les mine kommentarer her: Serious concerns, by Nina E. Steinkopf.

Michiel Tack har også sendt inn kommentarer til den nye utgaven, ikke bare en, men to ganger. Også hans er blitt refusert.  Les kommentaren her: This is a resubmitted version of a retracted paper and many issues remain unresolved, by Michiel Tack.

Tack argumenterer for at det er inkonsekvenser i tilbaketrekningsvarselet, artikkelen forklarer ikke at studien ble designet for å teste store effektstørrelser, det er lite data som støtter konklusjonen om at intervensjonen er «gjennomførbar og akseptabel», resultatmålet for anstrengelsesutløst sykdomsforverring ble lagt til post-hoc, og at rapportert tilfrisking risikerer å villede leserne.

Jeg har spurt Tack hva han mener om BMJs avgjørelse. Han svarer:

«Jeg er skuffet over at de avviste kommentaren min uten en forklaring. Selv om brevet mitt påpeker inkonsekvenser, er det konstruktivt. Jeg tror ikke det bryter med noen av vilkårene og betingelsene for kommentarer som BMJ har spesifisert på sitt nettsted.

Det er et avvik mellom tilbaketrekningsvarselet der redaksjonen til BMJ Paediatrics Open takker leserne for å gjøre oppmerksom på problemene, og nektet å publisere min kommentar på den re-publiserte versjonen. Det gir inntrykk av at BMJ Paediatrics Open ikke ønsker videre diskusjon om denne artikkelen. Praksisen med å avvise kommentarer uten avklaring demotiverer leserne fra å komme med innspill.

Jeg håper fortsatt at BMJ Paediatrics Open vil ta bekymringene som er uttrykt i kommentaren min på alvor. ” (min oversettelse).

BMJs standarder

I henhold til deres egen uttalelse vil «BMJ Paediatrics Open opprettholde en streng og gjennomsiktig fagfellevurderingsprosess og overholde de høyeste etiske standardene for forskning.» Videre vil «…… tidsskriftet være en sterk talsmann for barns helse, både i Storbritannia og i utlandet. Helsepersonell har ikke bare rett til å handle på vegne av barn, de har et ansvar for å prøve å sikre at barn får best mulig helseutfall.”

Behandlingen

I denne studien ble ungdommer med kronisk utmattelse etter EBV-infeksjon behandlet med et mentalt treningsprogram som har mange likhetstrekk med den pseudovitenskapelige metoden Lightning Process (LP). Ikke bare førte behandlingen til at aktivitetsnivået deres ble redusert, metodikken er også manipulativ og gir deltakerne skylden for det negative utfallet.

Deltakerne og foreldrene deres ble fortalt at personlighet, tanker og følelser påvirker sykdomsutviklingen. «Situasjonen», som var langvarig utmattelse etter en infeksjon, blir av forskerteamet beskrevet som negativ sykdomsadferd, sykdomstilskrivning og «avoidance» – unngåelse. Foreldrene ble involvert i terapien fordi forskerne mente at foreldres påvirkning kan bidra til å styrke negativ sykdomsatferd og sykdomsattribusjon, som igjen kan ha en negativ innvirkning på prognosen. I løpet av programmet ble fokus rettet mot barnas personlighet, foreldrene og familiedynamikken. Både deltakerne og foreldrene ble dermed implisitt gjort medansvarlige for «situasjonen» og for resultatet av terapien. Og selv om resultatet av studien er klart negativt, konkluderer forfatterne med at “Denne studien gir viktige basisdata for en større utprøving”.

Pseudovitenskap?

LP er basert på den pseudovitenskapelige metoden neurolingvistisk programmering. BMJ har publisert en forskningsartikkel om en studie der metoden er brukt. (3) Artikkelen har fått mye kritikk, og har en 3000 ord lang korreksjon. 55 internasjonale forskere og eksperter har oppfordret BMJ til å trekke den tilbake.  Les mer i Statnews: BMJ should retract flawed chronic fatigue syndrome research paper.

I denne forbindelse er det interessant at dr. Esther Crawley ved University of Bristol var prosjektleder av LP-studien. Crawley har publisert mange artikler om denne sykdommen i BMJ, og er assisterende redaktør i BMJ Paediatrics Open.

Norske helsemyndigheter har klassifisert LP som alternativbehandling. Nylig ble en planlagt studie på LP godkjent. Les mer her: Kontroversiell studie på ME-syke får etisk godkjenning.

Les også: Studie på ME-syke er kynisk, uetisk og uforsvarlig.

I musikkterapi-studien bidro LP-organisasjonen Recovery Norge til studiedesignet. Samme organisasjon skal nå bidra med «brukermedvirkning» i den planlagte LP-studien. Prosjektleder for musikkterapi-studien, Vegard B. B. Wyller og Esther Crawley skal også bidra.

Hvor stor er sannsynligheten for at LP-studien – dersom den blir gjennomført – også blir publisert i BMJ?

Ny forskning

Dette skjer samtidig som engelske helsemyndigheter endrer retningslinjene som skal gjelde for sykdommen, og der LP blir spesielt advart mot. Les mer her: Engelske helsemyndigheter vraker terapi som behandling mot ME.

Les mer i BMJ:  NICE backtracks on graded exercise therapy and CBT in draft revision to CFS guidance.

Det er tvil, usikkerhet og kritikk som er drivkreftene i vitenskapen. Å sørge for at pasienter ikke blir skadet i forskning bør være høyest prioritert.  Vi får håpe BMJs redaktører ombestemmer seg, og ser verdien i at leserne engasjerer seg.

Skrevet av Nina E. Steinkopf

Referanser

1.Retracted: Cognitive–behavioural therapy combined with music therapy for chronic fatigue following Epstein-Barr virus infection in adolescents: a feasibility study BMJ Paediatrics Open 2020;4:e000620. doi: 10.1136/bmjpo-2019-000620

2. Malik S, Asprusten TT, Pedersen M, et al Cognitive–behavioural therapy combined with music therapy for chronic fatigue following Epstein-Barr virus infection in adolescents: a randomised controlled trial BMJ Paediatrics Open 2020;4:e000797. doi: 10.1136/bmjpo-2020-000797

3. Crawley EM, Gaunt DM, Garfield K, et al Clinical and cost-effectiveness of the Lightning Process in addition to specialist medical care for paediatric chronic fatigue syndrome: randomised controlled trial Archives of Disease in Childhood 2018;103:155-164.

4. NICE backtracks on graded exercise therapy and CBT in draft revision to CFS guidance, BMJ 2020; 371 doi: https://doi.org/10.1136/bmj.m4356 (Published 10 November 2020) BMJ 2020;371:m4356.