Jeg har tidligere skrevet om skandalene rundt Pace-studien. 

Pace-studien, som kostet 50 millioner, har dannet grunnlaget for å kunne anbefale kognitiv terapi og gradert trening som behandling for ME-pasienter. Det er nå avslørt at forskerne har jukset, og universitetet som er ansvarlig for studien kjemper med nebb og klør for å slippe å frigi dataene.

Her er saken beskrevet av George Faulkner, oversatt til norsk av Kristin Lyslo Pedersen, Elise Johansen og Astrid Meyer-Knutsen med tillatelse fra Centre for Welfare Reform.

Originalartikkelen finner du her. http://www.centreforwelfarereform.org/news/major-breaktnpace-trial/00296.html

Det var et stort gjennombrudd for ME/CFS-pasienter da en domstol avslo forsøket fra et universitet å hindre frigivelse av dataene til en kontroversiell medisinsk studie.

Saken har kostet universitetet £ 200 000 og studien er den første som har fått finansiell støtte fra DWP (Department for Work and Pensions – det britiske departementet for arbeid og pensjon). En britisk domstol avslo universitetets forsøk på å hindre frigivelse av viktige resultater fra en kontroversiell medisinsk studie. [1]

Studien var delfinansiert av DWP og skulle utrede fordelene ved biopsykososiale intervensjoner samtidig som departementet brukte en biopsykososial forklaringsmodell for å rettferdiggjøre trygde-kutt.[2,3]

Arkitekten bak de siste tiårs reformer, en forhenværende lege ved DWP, Mansel Aylward, hjalp til med å sikre midler til studien. Han satt også i studiens styre-komité. [2-5]

Direktøren for Sense About Science USA uttalte i forbindelse med nyheten om rettsavgjørelsen: “PACE-studien representerer et brudd mellom måten vi har drevet medisinsk vitenskap (hemmelighetsfullt, for egne kretser), og måten vi burde gjøre det (transparent, åpent)” og “PACE utvikler seg til å bli tiårets kontrovers innen forskning, den kaster lys over økosystemet for kritisk gjennomgåelse innen medisinfaget”.[6,7]

Kommentarer til PACE-studien fra kritikere innen akademia:

Professor Vincent Racaniello, Columbia University: “Studien er en skavank som må rettes og den har gjort skade blant folk”. [5,6]

Professor Arthur Reingold, University of California, Berkely: “Omstendighetene tatt i betraktning, hadde en uavhengig gjennomgang av studien, utført av eksperter som verken har vært involvert i studiedesignet eller gjennomføringen av den, vært helt på sin plass.”[8]

Professor Leonard Jason, DePaul University: “PACE-forfatterne burde ha redusert de åpenbare metodologiske feiltrinnene som kan så tvil om studiens troverdighet, for eksempel ved å ha overlappende kriterier for innrullering i studien og kriterier for tilfriskning.”[8]

Professor Bruce Levin, Columbia University: “Man undres over diagnosen på en sykdom når pasientene allerede anses som “friske” eller “innen normalt spekter”. Jeg finner det nærmest ufattelig at en kontrollkomité for studie-dataene hadde godkjent en slik protokoll, hvis de var klar over dette”. [8]

Professor James Coyne, University of Groningen: “Dataene som er presentert er umulig å tolke. Vi kan for en stund sette til side kritisk tenkning og grunnleggende regler for gjennomførelse av randomiserte studier, oppfølgingsstudier og analyse av data. Selv når vi gjør dette, burde vi vrake noen av de tolkningene som PACE-forskerne kommer med som er fordreid på en uredelig måte for å passe inn i en allerede forvrengt positiv tolkning av resultatene.” [57]

Professor Rebecca Golding, George Mason University: “Hvordan kan man bedømme hvorvidt den bedringen i primære og sekundære resultater som er tillagt kognitiv terapi og gradert treningsterapi er “ekte” hvis “tilfriskning” ikke alltid fordrer klinisk relevant forbedring, og hvis betydningen av “normalt spekter” inkluderer gjennomsnitt for mennesker i slutten av 70- årene og tidlig i 80-årene?” Dr. David Tuller, University of California, Berkely: “Denne studien er ren møkk.” [56]

Professor Rebecca Golding: Denne studien er ren møkk.

PACE-studien var en stor randomisert studie på intervensjoner overfor Kronisk Utmattelsessyndrom (CFS). Den kostet det offentlige over fem millioner pund, men problemer med studiedesignet og måten studien ble gjennomført, tyder på at resultatene sannsynligvis hadde en tilbøyelighet til å sammenfalle med PACE-forskernes foretrukne tilnærminger. [2,8]

Resultater som fremstår som imponerende, har blitt delt med stor fanfare i engelske medier. Men selv når man ser bort fra problemer ved studien i seg selv, var disse resultatene ikke de samme som PACE-forskerne på forhånd hadde forpliktet seg til. I stedet var det blitt gjort langt enklere å hevde at intervensjonene var såpass nyttige for pasientene at de lønnet seg” [2,8-11]

Åpenbare faktiske feil som støtter opp under disse nye ende-punktene har ikke blitt rettet på, selv etter at de har blitt innrapportert til forskerne bak studien. [2,8,12]

Mens pasientgrupper i lang tid har vært kritiske overfor PACE-studien og måten resultatene av studien har blitt presentert på, virker stigmaet og fordommene overfor tilstanden deres å ha ledet til at klagene har blitt avvist, eller til og med blitt kalt for sjikane.[2,10,13-21]

I senere tid har det vært en voksende støtte fra akademia til pasientene og deres kritikk mot PACE-studien, især etter publiseringen av en serie med tekster fra David Tuller, en undersøkende journalist og akademisk koordinator av sammenfallende master program i offentlig helse og journalistikk ved University of California, Berkeley.[8]

Støtten fra vel ansette akademikere ble lagt merke til i rettens flertalls-kjennelse: “Navnene til dem som stiller spørsmål ved forskningen, som har signert et åpent brev eller støttet det, var imponerende”[1]

Flere av akademikerne som har stilt spørsmål ved problemene ved PACE-studien har uttrykt bekymring over PACE-forskernes mangel på imøtegåelse av kritikk. Dette ble inkludert i rettens flertalls-kjennelse som en forklaring på hvorfor det er slik stor offentlig interesse i å få frigitt dataene: “det er en stor offentlig interesse i frigivelse av dataene gitt en kontinuerlig akademisk interesse såpass lenge etter forskningen var publisert, samt den tilsynelatende motstanden fra Queen Mary University (institusjonen som anket avgjørelsen å offentliggjøre anonymiserte data fra PACE-studien) mot å gå i dialog med andre akademikere som de trodde var ute etter å utfordre funnene (bevis fra [PACE-forsker] professor Chalder).”[1]

Det ser ut til at Queen Mary University of London (QMUL) har forsøkt å bruke fordommene rundt ME/CFS og pasientenes bekymringer vedrørende enkelte forskeres arbeide til å rettferdiggjøre nektelse av publisering av dataene fra PACEstudien. [1]

Hvis PACE-studiens kritikere ble portrettert som urimelige, besatte og farlige ville det kunne føre til større uro rundt å skulle dele informasjon med dem. Bare det å spørre om informasjon i seg selv, kunne ansees som sjikane. Men hverken The Information Commissioner (myndighet som opprettholder informasjonsrettigheter i offentlighetens interesse) eller retten lot seg overbevise.

En oppsummering fra The Information Commissioner sine anførsler hevder at:

«Professor Andersons “ville spekulasjoner” om mulighetene for at “unge menn, som er borderline sosiopatiske eller psykopatiske, skal knytte seg til kritikken av PACE-studien “ikke taler til hans egen fordel”. Ei heller hans antagelser basert på ukontroversielle krav om innsyn fra Twitter som “organisert kampanje” fra en “motstander-gruppe”, tyder på at han har klart å beholde den nødvendige objektivitet og nøkternhet han er forpliktet å inneha.» Rettens flertallskjennelse konkluderte videre: «Det var åpenbart at (Anderson’s) vurderinger av aktivistisk adferd var, slik vi ser det, grovt overdrevet, og det eneste faktiske beviset var et individ som hadde plaget professor Chalder under et seminar.»

Fra Chalders vitnemål rapporterer the Information Commissioner at “hun medgir at det ikke har skjedd noe verre enn at usympatiske uttalelser har blitt gitt til og om PACE-forskerne, men at ingen trusler har forekommet verken overfor forskerne eller deltakerne. Det sterkeste hun hadde å komme med var at noen av deltakerne hadde fortalt at de følte det “ukomfortabelt” som resultat av deres kontakt med og behandling fra henne, ikke på grunn av deltakelsen i studien i seg selv”[1]

Delvis som følge av en langvarig media-kampanje opplevde ME/ CFS-pasientene, som er bekymret over fremferden til og kvaliteten på arbeidet fra noen av dem som forsker på tilstanden deres, å møte en systematisk stigmatiserende portrettering i engelske medier.[2,10,13-26]

Referater fra et møte i 2013 ved The Science Media Centre, en organisasjon som spilte en viktig rolle i å promotere villedende påstander om PACEstudien overfor engelske medier, viser at CFS-forskerne bestemte at “trakassering er mest skadelig i form av sjikanerende FOIs (Freedom of Information requests – begjæring om innsyn iht offentlighetsloven). De to andre eksemplene på trakassering som ble gitt var “klager” og “debatter i House of Lords”. [13]

Det er tvilsomt om dette kan betraktes som ulike former for trakassering. En av beslutningene det var enighet om fra møtet var å “samle på bevis av konsekvensene av trakassering, som det tidkrevende i å imøtegå begjæringer og hvordan det stjeler tid til forskning. Få med i debatten misbruk av FOI-krav”. Regjeringen avslo nylig fritak for universitetsforskere fra offentlighetsloven slik PACE-forskerne har kjempet for, og det ser ut til at bevisbyrden angående trakassering heller ikke var tilstrekkelig for retten.[1]

Pasienten bak dette kravet på innsyn i dataene fra studien, refererte spesielt til The Science Media Centre i sin anførsel: “Mr Matthees viser til pressemeldinger fra The Science Media centre, et byrå som har jobbet med PACE-forskerne på en slik måte at de har “konstruert dekningen” for å “ramme inn historien” slik at folk med legitime motforestillinger ble diskreditert som feilinformerte ekstremister – ved å gjøre en sensasjon ut av et lite antall uforsvarlige handlinger og slik gjøre skade på det sårbare og større “pasient-samfunnet”. Dette har blitt trukket frem av respekterte forskere og klinikere (se p87-90/B7). På den annen side har ingen dokumentasjon på en “stille majoritet” som støtter PACE-studien blitt forelagt”[1]

I et tidligere forsøk på å rettferdiggjøre avslaget om publisering av separate data fra PACE-studien har QMUL klaget over at PACE-studiens kritikere viste, ifølge QMUL, en “besettelse for detaljer”, og siterte et svar på 3000 ord fra Mr Matthees angående et FOI-avslag som bevis “som understøtter QMUL’s inntrykk av urimeligheten og besettelsen til slike anmodere”. [34]

Retten derimot responderte på de utførlige anførslene fra Matthees og andre ved å beslutte “å rette en takk til alle deltakerne for hjelpen de har gitt ved å presentere argumentene og anførslene sine. Vi har mottatt en usedvanlig mengde hjelpsom bakgrunnsinformasjon vedrørende denne viktige saken og har tatt alt i betraktning. Det kan ikke være noen tvil om den offentlige interessen til denne saken, som er åpenbar gjennom mer enn denne anken, og vi er takknemlige for den hjelpen dette har vært for oss i denne forbindelse”.[1]

QMULs ledelse

Et referat fra et møte i universitetets styrende organ, QMUL-rådet, viser at beslutningen om å anke til domstolen ble diskutert, men indikerer liten interesse for detaljene i saken. [35] På møtet ble det opplyst at QMUL kun hadde blitt beordret til å frigi anonyme data, men det ble likevel hevdet at en slik offentliggjøring ville risikere at pasienter ble mer skeptiske mot å delta i forskning. Under rettssaken forsøkte QMUL å argumentere for at dataene ikke var anonymiserte, men risikerte å kunne identifisere deltakere. [1]

De forespurte dataene inkluderte ingen identifikatorer som alder, lokasjon eller kjønn, men var kun endelige resultater av standardiserte spørreskjemaer og en gå-test. [1]

Dersom retten hadde besluttet at selv disse begrensede dataene ikke var anonymisert, og burde behandles som personopplysninger, ville dette kunne medføre en trussel overfor tiltak for å bedre troverdigheten til medisinsk forskning gjennom deling av data. Referatet fra QMUL-rådet inneholdt ingen omtale av de alvorlige problemene som har blitt påpekt om PACE-studien eller måten resultatene ble presentert på, selv om man må anta at et rennommé om dårlig utført, og villedende presentert, forskning antagelig vil medføre større usikkerhet blant potensielle forskningsdeltakere enn utgivelsen av anonymiserte studiedata.

Det er ingen indikasjoner på at styret diskuterte etikken rundt bruk av en strategi overfor retten som fremstod utformet for å kunne dra nytte av, og fremme, fordommer rundt dem som lider av en stigmatisert helsetilstand.

Det er overraskende at QMUL besluttet å fortsette denne tilnærmingen, da det allerede hadde vist seg at det kunne medføre ytterligere kritikk. I kjølvannet av QMUL sin beslutning om å anke avgjørelsen fra The Information Commissioner angående frigivelse av data fra PACE-studien, ba James Coyne, professor i helsepsykologi, om dataene som understøtter PACE-resultatene presentert i en artikkel i et tidsskrift med krav at forfattere deler data med andre forskere. [36, 37]

Avslagsbrevet han mottok [38] hevder at: «den aktive kampanjen for å diskreditere prosjektet har forårsaket engstelse blant universitetets forskere som har legitime bekymringer vedrørende å bli gjort gjenstand for offentlig kritikk og få skade på omdømmet.» Det er bekymringsfullt at noen skulle tro dette er legitime grunner for å nekte innsyn i studie-data som har en stor innvirkning på pasienters liv.

PACE-forskernes motstand mot å overholde forpliktelsen til å dele data medførte harme fra et bredt spekter av aktører som var bekymret over troverdigheten til medisinsk forskning, som igjen førte til enda flere anmodninger om tilgang til dataene. [37,39]

Coyne har hevdet at han og tidsskriftet som undersøker denne saken har “blitt presset av en rekke kilder, inkludert Richard Horton, redaktøren av The Lancet” og antydet at: «dette fremstår som en viktig, kanskje historisk, konfrontasjon mellom kreftene som presser på for deling av data og det britiske etablissementet «. [40]

I desember 2015 offentliggjorde QMUL en uttalelse [41] som tilsvar på den økende uroen over at PACE-dataene ikke ble publisert. Uttalelsen hevdet at de ville søke «råd fra pasienter» om «passende tilgang til relevant data». Det er ikke klart hvorvidt, eller hvordan, dette rådet noen gang aktivt ble søkt etter av QMUL, men som respons tok 24 pasientorganisasjoner seg tid til å skrive til QMUL og be om at de forespurte dataene ble frigitt. [42]

QMUL’s uttalelse fra 2015 imøtegår i tillegg bekymringer rundt hvorvidt unnlatelsen av å dele PACE-data var del av et forsøk på å unngå uavhengig gransking. «Vi har utlevert forespurte anonymiserte data til uavhengige forskere, som en del av normalt forskningssamarbeid. Blant andre inkluderer disse en Cochrane review-gruppe «. [41]

Da det ble antydet i løpet av rettssaken at en slik vilje til å dele anonymiserte data med uavhengige forskere må bety at dataene kan anonymiseres i stor nok grad for offentliggjøring, uttalte forskeren fra PACE-studien som vitnet at «utleveringen til Cochrane review ikke kan regnes som utlevering til uavhengige forskere da alle de tre av hovedforskerne fra PACE-studien satt i panelet.“[1]

QMUL sin nye uttalelse som svar på rettens avgjørelse fastslår «QMUL har delt data fra PACE-studien med andre forskere “.[43] De bruker ikke lengre ordet «uavhengig» og ser bort fra den viktige rollen uavhengig gransking bør spille innen medisinsk forskning. QMUL brukte £ 204 787 på innleid juridisk rådgivning for denne rettssaken, men ingen av uttalelsene offentliggjort fra QMUL, ei heller vitne-erklæringene fra QMULs vise-rektor Steven Thornton, gir noen indikasjoner på at noen i ledende stillinger har tatt seg tid til å prøve å forstå hvorfor PACE-studien har forårsaket så mye kritikk. [44,41,43,1]

Uten særlig hensyn til de viktige detaljene de klager på at studiens kritikere er besatt av, er det en fare for at QMUL kan velge å bruke enda flere offentlige midler på en videre anke, og fortsette kampen mot offentliggjøring av viktige anonymiserte data som kan bidra til å rette opp de villedende påstandene som er gitt om denne betydningsfulle og innflytelsesrike forskningen.

Saksgangen i FOI-kravene om innsyn i PACE-studiens opprinnelige resultater for “tilfriskning”

Folk med helseproblemer er forståelig nok desperate etter å bli bedre, og misledende påstander om behandlinger som kan lede til forbedring kan bli et følelsesladet tema. En kommentar i The Lancet som kom samtidig med den første publikasjonen av resultatene, hevdet at behandling med kognitiv terapi eller gradert trenings-terapi hadde ført til tilfriskning på 30 % og 28 % ved bruk av «strenge kriterier» for tilfriskning.[45]

Realiteten var at kriteriene for tilfriskning var så vide at pasienter kunne bli registrert som friske, selv hvis de rapporterte om verre resultater på alle områder enn da de begynte i studien og var ansett å ha en utmattelse som tilsvarer “alvorlig og hemmende”.[3,46]

Dette var ikke de eneste overdrevne påstandene rundt tilfriskning som kom fra PACE-studien. BMJ beskrev disse pasientene som “kurert” mens en artikkel fra andre forskere siterte PACE-studien for å hevde at «funnene fra en nylig studie på kognitiv terapi og gradert trenings-terapi indikerer en tilfrisknings-prosent på 30-40 % ett år etter avsluttet behandling”.[47,48]

Den ansvarlige utgiveren for denne artikkelen, Esther Crawley, var formann for den profesjonelle organisasjonen som tilbyr kognitiv terapi og gradert trenings-terapi til ME-pasienter. I senere diskusjoner vedrørende hvorvidt man burde bruke mer konservative anslag for tilfriskning, erkjente hun behovet for at pasientene får riktig informasjon: «Alle pasienter med CFS/ME ønsker å få vite sannsynligheten for å bli frisk”.[30]

Alle kriteriene for tilfriskning, fra de resultatene fra PACE-studien som så langt er offentliggjort, er laget på en slik måte at pasienter kunne bli registrert som friske selv hvis de rapporterte fra om dårligere resultater på studiens to hoved-endepunkter enn det som var nødvendig for å lide av “alvorlig og hemmende” utmattelse i begynnelsen av studien. [2,3,8,49]

Pasient-organisasjoner var foruroliget over måten resultatene fra PACE-studien ble fremstilt og slo seg sammen i et FOI (Freedom of Information) krav for innsyn i resultatmålingene i protokollen som ikke var blitt inkludert i studiens opprinnelige publisering.[3,50,51]

Svaret på dette kravet var at resultatene for protokollens kriterier for tilfriskning var unntatt for innsyn fra FOI da resultatene snart skulle publiseres i et akademisk tidsskrift.[52] Dette viste seg å ikke stemme. Da resultatene fortsatt ikke var publisert over ett år senere, ble det sendt inn et nytt FOI-krav som QMUL avviste. Begrunnelsen var at PACE-forskerne ikke hadde regnet på de etterspurte resultatene og dermed «eksisterer ikke de etterspurte dataene om tall på forbedringer og positive utfall».[53]

Et oppfølgnings-krav som mente undersøkelsens tidligere spesifiserte resultater kunne regnes ut fra dataene i studien, ble avslått med begrunnelsen at kostnadene ved å utføre disse beregningene ville bli høyere enn grensen på £ 450 som FOI hadde foreslått og «det finnes ikke lenger en statistiker ansatt av PACE-studien, så man ville vært nødt til å ansette og lære opp en til dette formålet”.[54]

Mr Matthees åpnet FOI-kravet med å forklare at han ba om anonymiserte data «for å kunne hjelpe til og avlaste personalet som ville måtte utføre de nødvendige beregningene» siden tidligere forespørsler om resultatene ble avslått.[55]

Det er overraskende at et universitet ikke alt har en statistiker ansatt som kan utføre de analysene som er etterspurt, og skuffende at QMUL deretter velger å bruke mer enn £ 200 000 for å kjempe mot innsyn i de anonymiserte data som trengs for en uavhengig analyse av PACE-studiens på forhånd spesifiserte endepunkter.

 

Oppdatering: 6. september 2016 mottar Queen Mary University London dette brevet:

Referanser:

1. Kennedy B, Stephenson D, Watson N (2016) First-Tier Tribunal, Information Rights.
   Appeal Number: ΕΑ/2015/0269 http://www.informationtribunal.gov.uk/DBFiles/Decision/i1854/Queen%20Mary%20University%20of%20London%20EA-2015-0269%20(12-8-16).PDF
2. Faulkner G (2016) «In the Expectation of Recovery»: Misleading Medical Research and Welfare Reform. Centre for Welfare Reform. http://www.centreforwelfarereform.org/uploads/attachment/492/in-the-expectation-of-recovery.pdf
3. White PD et al on behalf of the PACE trial management group (2011) Comparison of adaptive pacing therapy, cognitive behaviour therapy, graded exercise therapy, and specialist medical care for chronic fatigue syndrome (PACE): a randomised trial. Lancet. http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/21334061
4. DWP Central FoI Team (2011) Part funding of the PACE trial by the DWP. https://www.whatdotheyknow.com/request/part_funding_of_the_pace_trial_b
5. Shakespeare T, Watson N and Alghaib O A (2016) Blaming the victim, all over again: Waddell and Aylward’s biopsychosocial (BPS) model of disability. Critical Social Policy. http://csp.sagepub.com/content/early/2016/05/25/0261018316649120.abstract
6. Butterworth T (2016) «#PACE trial is a fault line between the way we did medicine (secretive, clubbable) and the way we shd do medicine (transparent, shared).» https://twitter.com/Butterworthy/status/765579942922948608
7. Butterworth T (2016) «@hangingnoodles This is why #PACE is turning out to be the science controversy of the decade: it indicts the medical ecosystem of review». https://twitter.com/Butterworthy/status/765911282537078784
8. Tuller D (2015) Trial By Error: The Troubling Case of the PACE Chronic Fatigue Syndrome Study. Virology Blog. http://www.virology.ws/2015/10/21/trial-by-error-i/
9. The Scotsman (2011) ME sufferers given hope as Scottish team leads way to new therapy. http://www.scotsman.com/news/me-sufferers-given-hope-as-scottish-team-leads-way-to-new-therapy-1-1501751
10. Pemberton M (2011) Protesters have got it all wrong on ME. The Daily Telegraph. An altered version of this article is available at: http://www.telegraph.co.uk/news/health/8641007/Protesters-have-got-it-allwrong-on-ME.html The updated version can be compared to what was originally published here: http://i64.photobucket.com/albums/h168/jgarcia3788/Telegraph.jpg~original
11. Laurance J (2011) Got ME? Just get out and exercise, say scientists. The Independent. http://www.independent.co.uk/life-style/health-and-families/health-news/got-me-just-get-out-and-exercise-sayscientists-2218377.html
12. Matthees A (2015) Assessment of recovery status in chronic fatigue syndrome using normative data. Quality of Life Research April, Volume 24, Issue 4, pp 905-907. http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/25304959
13. Lothian A (2013) Minutes for ‘CFS meeting 31st January 2013’. Science Media Centre. See copy of Minutes below (image).
14. Lewandowsky S (2015) Science and Society at the Crossroads: Skepticism vs. Denial and Elitism vs. Public Engagement. Royal Society. https://figshare.com/articles/RS_scienceandsociety_September_2015_pdf/2061696
15. Hanlon M (2013) This man faced death threats and abuse. His crime? He suggested that ME was a mental illness. 5 May. The Sunday Times.
16. Bithell C (2013) Review of the first three years of the mental health research function at the Science Media Centre. Science Media Centre. http://www.sciencemediacentre.org/wp-content/uploads/2013/03/Review-of-the-first-three-years-of-the-mental-health-research-function-at-the-Science-Media-Centre.pdf
17. Crawley E & Feilden T (2012) Threats of Persecution. Views From the Frontline. Science Media Centre. http://www.sciencemediacentre.org/wp-content/uploads/2012/10/SMC-Views-from-the-frontline-essays-on-the-SMC.pdf
18. Hawkes N (2011) Dangers of research into chronic fatigue syndrome. The British Medical Journal. 22;342:d3780. http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/21697226
19. http://www.ayme.org.uk/news/-/asset_publisher/2uYbtahTJKdk/content/april-2011-analysis-of-pace-trial-results
20. Parry V (2011) Analysis of PACE Trial results. Association of Young People with ME. http://www.ayme.org.uk/news/-/asset_publisher/2uYbtahTJKdk/content/april-2011-analysis-of-pace-trial-results
21. Marchant J (2016) ‘It was like being buried alive’: battle to recover from chronic fatigue syndrome. The Guardian. http://www.theguardian.com/society/2016/feb/15/it-was-like-being-buried-alive-victim-ofchronic-fatigue-syndrome
22. Tuller D (2016) Trial By Error, Continued: A Few Words About “Harassment”. Virology Blog. http://www.virology.ws/2016/02/01/trial-by-error-continued-a-few-words-about-harassment/
23. O’Sullivan S (2015) It’s All In Your Head: True Stories of Imaginary Illness. Chatto & Windus.
24. Blakemore C (2011) Disease of the brain, not the mind, has no stigma. The Times. http://www.thetimes.co.uk/tto/opinion/columnists/article3112079.ece
25. Liddle R (2015) Selfish Whining Monkeys: How we Ended Up Greedy, Narcissistic and Unhappy. Fourth Estate.
26. 205. Liddle R (2015) The ME lobby is just a symptom of our stupidity about mental illness. The Spectator. http://www.spectator.co.uk/2015/11/the-me-lobby-is-just-a-symptom-of-our-stupidity-about-mentalillness/
27. Science Media Centre (2011) Expert reaction to Lancet study looking at treatments for Chronic Fatigue Syndrome/ME. Science Media Centre. http://www.sciencemediacentre.org/expert-reaction-to-lancet-study-looking-attreatments-for-chronic-fatigue-syndromeme-2-2/
28. Sharpe M & Chalder T (2011) CFS/ME trial. Briefing for journalists. Science Media Centre. http://www.sciencemediacentre.org/cfsme-trial/
29. Sharpe M & McCrone P (2012) Do the best treatments for CFS cost more? Briefing for journalists. Science Media Centre. http://www.sciencemediacentre.org/do-the-best-treatments-for-cfs-cost-more-3/
30. Crawley E, Hamilton W & Miller A (2013) Expert reaction to new research into therapies for Chronic Fatigue Syndrome/ME [recovery paper]. Round up for journalists. Science Media Centre. http://www.sciencemediacentre.org/expert-reaction-to-new-research-into-therapies-for-chronic-fatiguesyndromeme/
31. Chalder T & Goldsmith K (2015) CFS/ME: The next step in the controversy. Briefing for journalists. Science Media Centre. http://www.sciencemediacentre.org/cfsme-the-next-step-in-the-controversy-2/
32. Fox F & White PD (2013) FOI Letter final. 31st October. Copy available at: https://mobile.twitter.com/maxwhd/status/674567886460076032
33. White P D (2015) On-line response to Freedom of Information Act review. A copy was previously available at: https://www.gov.uk/government/uploads/system/uploads/attachment_data/file/487271/Online_Responses_CitizenSpace.xls A copy of White comments are available at: http://forums.phoenixrising.me/index.php?threads/peter-white-complaining-about-pace-trial-foi-request-and-calling-for-changes-to-foi-laws.42027/
34. Queen Mary University of London (2016) Queen Mary University’s arguments regarding the application of section 14 to the request. Available at: https://www.mediafire.com/?9d5120lucdj594j. In relation to the information request made here: https://www.whatdotheyknow.com/request/fitness_data_for_pace_trial
35. Queen Mary University of London Council (2016) 05 April Confirmed Minutes. http://www.arcs.qmul.ac.uk/governance/council/committees/committee-papers/05-04-2016/178015.pdf
36. McCrone P, Sharpe M, Chalder T, Knapp M, Johnson AL, Goldsmith KA & White PD (2012) Adaptive Pacing, Cognitive Behaviour Therapy, Graded Exercise, and Specialist Medical Care for Chronic Fatigue Syndrome: A Cost-Effectiveness Analysis. PLoS ONE, 7(8), e40808. http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/22870204
37. Oransky I & Marcus A (2015) To keep science honest, study data must be shared. STAT. http://www.statnews.com/2015/12/23/sharing-data-science/
38. Daley B (2015) King’s College London response to data request from Prof Coyne. 11th December. https://dl.dropboxusercontent.com/u/23608059/PACE%20F325-15%20-%20Prof.%20James%20Coyne%20-%20Response-2.pdf
39. ME Action (2015) “Vexatious”: King’s College London dismisses James Coyne’s request for PLoS One PACE data. Meaction.net http://www.meaction.net/2015/12/12/vexatious-kings-college-london-dismissesjames-coynes-request-for-plos-one-pace-data/
40. Gelman A (2015) Tug of War: Epic battle over data in controversial paper on chronic fatigue syndrome. Statistical Modeling, Causal Inference, and Social Science. http://andrewgelman.com/2015/12/18/28362/
41. Investigators of the PACE trial (2015) Statement: release of individual patient data from the PACE trial. Queen Mary University of London. http://www.qmul.ac.uk/media/news/items/smd/168729.html
42. #ME Action (2016) 24 organisations in 14 countries tell QMUL: release PACE data. ME Action http://www.meaction.net/2016/03/13/24-organisations-in-14-countries-tell-qmul-release-pace-data/
43. Queen Mary University of London (2016) Statement: Disclosure of PACE trial data under the Freedom of Information Act. Queen Mary University of London. http://www.qmul.ac.uk/media/news/items/smd/179331.html
44. Peters J (2016) Using public money to keep publicly funded data from the public. Johnthejack.com https://johnthejack.com/2016/06/29/using-public-money-to-keep-publicly-funded-data-from-the-public/
45. Knoop H & Bleijenberg G (2011) Chronic fatigue syndrome: where to PACE from here? Lancet Mar 5;377(9768):786-8. http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/21334060?dopt=Abstract
46. Sharpe MC, Archard LC, Banatvala JE, Borysiewicz LK, Clare AW, David A, Edwards RH, Hawton KE, Lambert HP & Lane RJ (1991) A report–chronic fatigue syndrome: guidelines for research. (The Oxford Criteria) Journal of the Royal Society of Medicine, 84(2), 118–121. http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/1999813
47. The British Medical Journal (2011) All you need to read in the other journals. BMJ 2011;342:d1168 http://www.bmj.com/content/342/bmj.d1168
48. Collin SM, Crawley E, May MT, Sterne JA & Hollingworth W (2011) The impact of CFS/ME on employment and productivity in the UK: a cross-sectional study based on the CFS/ME national outcomes database. BMC Health Services Research, 11, 217. http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/21923897
49. White PD, Goldsmith KA, Johnson AL, Chalder T & Sharpe M (2013) Recovery from chronic fatigue syndrome after treatments given in the PACE trial. Psychological Medicine, 43(10), 2227–2235. http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/23363640
50. White PD, Sharpe MC, Chalder T, DeCesare JC, Walwyn R & the PACE trial group (2007) Protocol for the PACE trial: A randomised controlled trial of adaptive pacing, cognitive behaviour therapy, and graded exercise as supplements to standardised specialist medical care versus standardised specialist medical care alone for patients with the chronic fatigue syndrome/myalgic encephalomyelitis or encephalopathy. BMC Neurology, 7, 6. http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/17397525
51. Riley N, Colby J & Colby N (2011) PACE Trial – text of joint letter calling for more information. http://www.meassociation.org.uk/2011/05/6171/
52. Smallcombe P (2011) Queen Mary University of London Response to FOI. http://www.meassociation.org.uk/wp-content/uploads/2011/06/FOI+from+Queen+Mary.pdf
53. Smallcombe P (2012) PACE Trial: Recovery Rates and Positive Outcome Rates. https://www.whatdotheyknow.com/request/pace_trial_recovery_rates_and_po#incoming-327302
54. Smallcombe P (2013) PACE Trial: Recovery Rates and Positive Outcome Rates (repeat request). https://www.whatdotheyknow.com/request/pace_trial_recovery_rates_and_po_2#incoming-463991
55. Matthees A (2014) Selected data on PACE Trial participants. https://www.whatdotheyknow.com/request/selected_data_on_pace_trial_part
56. Racaniello V and Tuller D (2016) Twiv 397: Trial by Error. This Week in Virology. http://www.microbe.tv/twiv/twiv-397/
57. Coyne JC (2015) Uninterpretable: Fatal flaws in PACE Chronic Fatigue Syndrome follow-up study. Mind the Brain, PLoS Blogs. http://blogs.plos.org/mindthebrain/2015/10/29/uninterpretable-fatal-flawsin-pace-chronic-fatigue-syndrome-follow-up-study/
58. Goldin R (2016) PACE: The research that sparked a patient rebellion and challenged medicine. Sense About Statistics. http://www.stats.org/pace-research-sparked-patient-rebellion-challenged-medicine/